病例介绍　患者，男，50 岁，因“腰背痛 3 个月”于 2014 年 10 月 1 日收入我院（四川大学华西医院）风湿免疫科。3 个月前患者跌落伤后出现腰骶部疼痛，当地医院考虑“骶椎骨折”，予消炎止痛（非甾体类消炎药，具体不详）、针灸治疗 10 余天后症状好转。2 个月前弯腰搬重物后腰背痛加重，仰卧位为甚，疼痛剧烈，无法入睡，疼痛与活动或休息无明显相关性，再次就诊于当地医院。查抗核抗体 1∶100，抗可溶性抗原抗体谱、类风湿因子、人类白细胞抗原 B27 阴性，骶髂关节 CT 未见明显异常，腰椎 MRI 示轻度腰椎间盘突出，全腹增强 CT 示腹腔及腹膜后多发结节状软组织密度影，局部肝右叶受压，增强后呈不均匀强化。给予口服消炎止痛药（非甾体类消炎药，具体不详），效果欠佳而于我院风湿免疫科就诊。既往史：20 年前因车祸伤行脾切除术。家族史：无特殊。入院体格检查（查体）：生命体征平稳，心肺未见异常，左上腹见一长约 10 cm 陈旧手术瘢痕。全腹软，未触及包块。肝脏肋下三指，表面不光滑，压痛，脾脏肋下未触及。脊柱外形正常，各方向活动度正常，棘突无压痛、叩痛。4 字试验、直腿抬高试验、骨盆分离试验阴性。四肢关节无肿痛。实验室检查：多次血常规提示轻度小细胞低色素性贫血，白细胞、血小板及炎性指标升高（血常规：红细胞计数 4.57×10¹²/L，血红蛋白 98 g/L，平均红细胞体积 69.8 fL，平均红细胞血红蛋白含量 21.4 pg，白细胞计数 17.78×10⁹/L，血小板计数 643×10⁹/L；C 反应蛋白 136 mg/L，红细胞沉降率 120 mm/h，降钙素原 0.06 ng/mL，白细胞介素-6 为 98.17 pg/mL）；网织红细胞计数 0.162 9×10¹²/L；血红蛋白电泳：血红蛋白 A2 为 6.4%；贫血检测：铁蛋白>2 000 ng/mL，转铁蛋白 1.23 g/L，可溶性转铁蛋白受体 1.86 mg/L；骨髓铁染色：细胞外铁 4+，铁粒幼细胞 0.7；肝肾功能、凝血常规、尿便常规、肿瘤标志物、抗核抗体、抗可溶性抗原抗体、补体 3、补体 4、类风湿因子、环瓜氨酸多肽、抗中性粒细胞胞浆抗体、抗心磷脂抗体、人类白细胞抗原 B27、直接抗人球蛋白试验、尿总卟啉、血清蛋白电泳、血液及骨髓培养、TORCH（toxoplasma，others，rubella virus，cytomegalo virus，herpes simplex virus）-免疫球蛋白 M、巨细胞病毒 DNA、EB 病毒 DNA、寄生虫免疫球蛋白 G、结核感染 T 细胞斑点试验均未见异常。影像学检查：腹部彩色多普勒超声示肝脏右后上段见 3.4 cm×2.3 cm 稍强回声，胃周见 2.4 cm×1.5 cm 弱回声结节，边界清楚，形态规则，内未见血流信号。全腹增强 CT 示肝右叶后段多个软组织密度结节影（图 1a、1b），右侧肝肾间隙见高密度结节影（图 1c），脾脏未显示，脾区、左上腹腹腔内见多个软组织结节影，增强扫描有强化。骶髂关节 MRI 增强扫描示双侧骶髂关节结构未见异常，双侧竖脊肌及邻近皮下脂肪内斑片状长 T1 长 T2 信号影，部分可见强化。全身正电子发射型计算机断层显像（positron emission computed tomography，PET）-CT 示脾脏缺如，原脾脏区域、大网膜及肝周软组织影均系良性病变。电子胃肠镜示未见明显异常。右侧腹膜后占位组织穿刺活检示纤维组织中见散在小淋巴细胞呈灶性分布，见出血及含铁血黄素沉着（图 2）。骨髓活检示骨髓造血细胞增生活跃，粒红比为（5～6）∶1，三系形态未见明显异常。

图1 入院后全腹增强 CT 像

a. 肝右叶后上段旁见软组织密度影（白箭）；b. 肝右叶后下段见多个软组织密度结节影（白箭）；c. 右侧肝肾间隙见高密度结节影（白箭）

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图2 右侧腹膜后占位组织穿刺活检病理图像（苏木精-伊红染色法）　

纤维组织中见散在小淋巴细胞呈灶性分布，见出血及含铁血黄素沉着

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诊疗经过：先后予双氯芬酸钠、塞来昔布、曲马多镇痛，患者腰背痛无缓解，仍剧烈，并出现间断发热 3 d，热性无规律，最高达 38.8℃，无畏寒、寒战，未处理体温可降至正常。鉴于患者腰背痛持续存在且剧烈，腹腔多发结节性质不明，最后安排腹膜后占位手术切除术。术后病理示种植脾组织。术后患者未再出现腰背部疼痛，无发热。症状完全改善，各项指标好转后出院。术后 1 个月复查指标结果明显好转。术后半年电话随访患者无腰背痛不适。

讨论　异位脾种植是指脾组织由于脾外伤或脾切除术所引起的自体种植，脾组织碎屑异位生长而形成占位性病变^[1]，临床相对少见。1896 年 Albrecht^[2]首次报道异位脾种植的个案，而术语“异位脾种植”则由 1939 年 Buchbinder 和 Lipkoff 首次提出^[3]。其发病机制尚不明确，有学者认为可能是脾破裂后脾脏组织碎屑通过破口处潜在腔隙随血流或手术刀口播散，或者通过脾静脉栓子、脾髓血行播散等途径种植^[4]。复习文献，脾种植特点如下：① 好发于脾破裂、脾切除术后（发生率约 67%）^[5]。② 可发生于腹腔、胸腔、盆腔及皮下组织等处^[5]。③ 一般体积不大，直径多在 1～3 cm，可单发、多发。④ 多数无临床症状，部分由体检或术中发现，仅有少数可表现为腹部隐痛不适、肠梗阻、腹盆腔结节等^[6-7]。⑤ 影像学表现无特异性，易与恶性肿瘤混淆，病理学检查是确诊金标准。最新报道指出，^99mTc 标记热变性红细胞、^99mTc-硫胶体扫描对脾显像有高度特异性，放射性浓聚较肝脏高 2～4 倍，对异位脾组织具有诊断意义^[7-9]。⑥ 治疗：通常无需处理，只有在脾种植有症状、复杂时才建议手术切除^[6]。

本例患者表现为剧烈腰背痛，伴间断发热，实验室检查示白细胞、血小板、炎性指标升高。引起腰背痛的病因很多，通常需要考虑机械性压迫，如腰椎间盘突出症、腰椎管狭窄、肾结石；免疫性疾病，如脊柱关节炎、类风湿关节炎；肿瘤性疾病，如骨软骨瘤、浆细胞病、椎管内肿瘤；感染性疾病，如结核、腰部感染等。结合患者病史、查体及相关检查，不难逐一鉴别。① 患者无脊柱僵硬、局部红肿热痛表现，腰背疼痛与活动或休息无明显相关性；② 实验室检查：感染、体液免疫、肿瘤标志物等未见异常；③ 腰椎、骶髂关节 MRI 示轻度腰椎间盘突出，余未见异常；④ 非甾体抗炎药和弱阿片类止痛药无效。患者既往有脾切除病史，影像学检查示腹腔及腹膜后多发结节状软组织密度影，且 PET-CT 无明确恶性肿瘤表现，后经手术切除证实为脾种植，诊断明确。值得思考的是，该患者入院后多次血常规提示小细胞低色素性贫血，血红蛋白 A2 明显升高，提示地中海贫血，这与脾种植发生有何联系?我们注意到，脾是髓外造血器官之一，脾切除术后的种植脾具有一定的代偿功能，保留了正常脾组织的部分造血功能^[10-11]。因此我们推测，患者存在地中海贫血，长期代偿性刺激种植脾过度生长，在此基础上，患者因外伤或用力引起种植脾急性出血性炎症反应，造成剧烈疼痛，这也与腹膜后占位穿刺活检所见的出血及含铁血黄素沉着的结果相符合。

脾种植病例临床相对少见，常缺乏特异性症状和体征，易与其他疾病混淆，临床诊断相对困难。而脾种植引起的腰背痛，查阅文献发现国外仅有 2 例报道^[5-6]，尚为少见且无特异性。因此，该病例可以很好地作为腰背痛鉴别诊断的补充，为临床医师们提供借鉴。当患者出现难以解释的腰背痛，而影像学提示正常位置脾脏缺如、腹腔多发结节时，应当结合脾切除史，考虑到异位脾种植的可能。

病例介绍　患者，男，50 岁，因“腰背痛 3 个月”于 2014 年 10 月 1 日收入我院（四川大学华西医院）风湿免疫科。3 个月前患者跌落伤后出现腰骶部疼痛，当地医院考虑“骶椎骨折”，予消炎止痛（非甾体类消炎药，具体不详）、针灸治疗 10 余天后症状好转。2 个月前弯腰搬重物后腰背痛加重，仰卧位为甚，疼痛剧烈，无法入睡，疼痛与活动或休息无明显相关性，再次就诊于当地医院。查抗核抗体 1∶100，抗可溶性抗原抗体谱、类风湿因子、人类白细胞抗原 B27 阴性，骶髂关节 CT 未见明显异常，腰椎 MRI 示轻度腰椎间盘突出，全腹增强 CT 示腹腔及腹膜后多发结节状软组织密度影，局部肝右叶受压，增强后呈不均匀强化。给予口服消炎止痛药（非甾体类消炎药，具体不详），效果欠佳而于我院风湿免疫科就诊。既往史：20 年前因车祸伤行脾切除术。家族史：无特殊。入院体格检查（查体）：生命体征平稳，心肺未见异常，左上腹见一长约 10 cm 陈旧手术瘢痕。全腹软，未触及包块。肝脏肋下三指，表面不光滑，压痛，脾脏肋下未触及。脊柱外形正常，各方向活动度正常，棘突无压痛、叩痛。4 字试验、直腿抬高试验、骨盆分离试验阴性。四肢关节无肿痛。实验室检查：多次血常规提示轻度小细胞低色素性贫血，白细胞、血小板及炎性指标升高（血常规：红细胞计数 4.57×10¹²/L，血红蛋白 98 g/L，平均红细胞体积 69.8 fL，平均红细胞血红蛋白含量 21.4 pg，白细胞计数 17.78×10⁹/L，血小板计数 643×10⁹/L；C 反应蛋白 136 mg/L，红细胞沉降率 120 mm/h，降钙素原 0.06 ng/mL，白细胞介素-6 为 98.17 pg/mL）；网织红细胞计数 0.162 9×10¹²/L；血红蛋白电泳：血红蛋白 A2 为 6.4%；贫血检测：铁蛋白>2 000 ng/mL，转铁蛋白 1.23 g/L，可溶性转铁蛋白受体 1.86 mg/L；骨髓铁染色：细胞外铁 4+，铁粒幼细胞 0.7；肝肾功能、凝血常规、尿便常规、肿瘤标志物、抗核抗体、抗可溶性抗原抗体、补体 3、补体 4、类风湿因子、环瓜氨酸多肽、抗中性粒细胞胞浆抗体、抗心磷脂抗体、人类白细胞抗原 B27、直接抗人球蛋白试验、尿总卟啉、血清蛋白电泳、血液及骨髓培养、TORCH（toxoplasma，others，rubella virus，cytomegalo virus，herpes simplex virus）-免疫球蛋白 M、巨细胞病毒 DNA、EB 病毒 DNA、寄生虫免疫球蛋白 G、结核感染 T 细胞斑点试验均未见异常。影像学检查：腹部彩色多普勒超声示肝脏右后上段见 3.4 cm×2.3 cm 稍强回声，胃周见 2.4 cm×1.5 cm 弱回声结节，边界清楚，形态规则，内未见血流信号。全腹增强 CT 示肝右叶后段多个软组织密度结节影（图 1a、1b），右侧肝肾间隙见高密度结节影（图 1c），脾脏未显示，脾区、左上腹腹腔内见多个软组织结节影，增强扫描有强化。骶髂关节 MRI 增强扫描示双侧骶髂关节结构未见异常，双侧竖脊肌及邻近皮下脂肪内斑片状长 T1 长 T2 信号影，部分可见强化。全身正电子发射型计算机断层显像（positron emission computed tomography，PET）-CT 示脾脏缺如，原脾脏区域、大网膜及肝周软组织影均系良性病变。电子胃肠镜示未见明显异常。右侧腹膜后占位组织穿刺活检示纤维组织中见散在小淋巴细胞呈灶性分布，见出血及含铁血黄素沉着（图 2）。骨髓活检示骨髓造血细胞增生活跃，粒红比为（5～6）∶1，三系形态未见明显异常。

图1 入院后全腹增强 CT 像

a. 肝右叶后上段旁见软组织密度影（白箭）；b. 肝右叶后下段见多个软组织密度结节影（白箭）；c. 右侧肝肾间隙见高密度结节影（白箭）

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纤维组织中见散在小淋巴细胞呈灶性分布，见出血及含铁血黄素沉着

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诊疗经过：先后予双氯芬酸钠、塞来昔布、曲马多镇痛，患者腰背痛无缓解，仍剧烈，并出现间断发热 3 d，热性无规律，最高达 38.8℃，无畏寒、寒战，未处理体温可降至正常。鉴于患者腰背痛持续存在且剧烈，腹腔多发结节性质不明，最后安排腹膜后占位手术切除术。术后病理示种植脾组织。术后患者未再出现腰背部疼痛，无发热。症状完全改善，各项指标好转后出院。术后 1 个月复查指标结果明显好转。术后半年电话随访患者无腰背痛不适。

讨论　异位脾种植是指脾组织由于脾外伤或脾切除术所引起的自体种植，脾组织碎屑异位生长而形成占位性病变^[1]，临床相对少见。1896 年 Albrecht^[2]首次报道异位脾种植的个案，而术语“异位脾种植”则由 1939 年 Buchbinder 和 Lipkoff 首次提出^[3]。其发病机制尚不明确，有学者认为可能是脾破裂后脾脏组织碎屑通过破口处潜在腔隙随血流或手术刀口播散，或者通过脾静脉栓子、脾髓血行播散等途径种植^[4]。复习文献，脾种植特点如下：① 好发于脾破裂、脾切除术后（发生率约 67%）^[5]。② 可发生于腹腔、胸腔、盆腔及皮下组织等处^[5]。③ 一般体积不大，直径多在 1～3 cm，可单发、多发。④ 多数无临床症状，部分由体检或术中发现，仅有少数可表现为腹部隐痛不适、肠梗阻、腹盆腔结节等^[6-7]。⑤ 影像学表现无特异性，易与恶性肿瘤混淆，病理学检查是确诊金标准。最新报道指出，^99mTc 标记热变性红细胞、^99mTc-硫胶体扫描对脾显像有高度特异性，放射性浓聚较肝脏高 2～4 倍，对异位脾组织具有诊断意义^[7-9]。⑥ 治疗：通常无需处理，只有在脾种植有症状、复杂时才建议手术切除^[6]。

本例患者表现为剧烈腰背痛，伴间断发热，实验室检查示白细胞、血小板、炎性指标升高。引起腰背痛的病因很多，通常需要考虑机械性压迫，如腰椎间盘突出症、腰椎管狭窄、肾结石；免疫性疾病，如脊柱关节炎、类风湿关节炎；肿瘤性疾病，如骨软骨瘤、浆细胞病、椎管内肿瘤；感染性疾病，如结核、腰部感染等。结合患者病史、查体及相关检查，不难逐一鉴别。① 患者无脊柱僵硬、局部红肿热痛表现，腰背疼痛与活动或休息无明显相关性；② 实验室检查：感染、体液免疫、肿瘤标志物等未见异常；③ 腰椎、骶髂关节 MRI 示轻度腰椎间盘突出，余未见异常；④ 非甾体抗炎药和弱阿片类止痛药无效。患者既往有脾切除病史，影像学检查示腹腔及腹膜后多发结节状软组织密度影，且 PET-CT 无明确恶性肿瘤表现，后经手术切除证实为脾种植，诊断明确。值得思考的是，该患者入院后多次血常规提示小细胞低色素性贫血，血红蛋白 A2 明显升高，提示地中海贫血，这与脾种植发生有何联系?我们注意到，脾是髓外造血器官之一，脾切除术后的种植脾具有一定的代偿功能，保留了正常脾组织的部分造血功能^[10-11]。因此我们推测，患者存在地中海贫血，长期代偿性刺激种植脾过度生长，在此基础上，患者因外伤或用力引起种植脾急性出血性炎症反应，造成剧烈疼痛，这也与腹膜后占位穿刺活检所见的出血及含铁血黄素沉着的结果相符合。

脾种植病例临床相对少见，常缺乏特异性症状和体征，易与其他疾病混淆，临床诊断相对困难。而脾种植引起的腰背痛，查阅文献发现国外仅有 2 例报道^[5-6]，尚为少见且无特异性。因此，该病例可以很好地作为腰背痛鉴别诊断的补充，为临床医师们提供借鉴。当患者出现难以解释的腰背痛，而影像学提示正常位置脾脏缺如、腹腔多发结节时，应当结合脾切除史，考虑到异位脾种植的可能。